Chirurgie thoracique · Vol. 23 Juin 2019

Breast cancer and chest wall surgery: a review

ABSTRACT Background: Chest wall lesions and invasion are a rare occurrence in operable breast cancers, and their care requires multidisciplinary teamwork between thoracic and breast specialists. Other chest wall lesions—radiation-induced sarcomas, Stewart-Treves syndromes, and osteoradionecrosis—are consecutive to breast cancer treatments. This article aims to update readers on chest wall resection and reconstruction techniques which are useful in these cases, as well as their indications and results. Method: A systematic review was conducted to identify chest wall reconstruction techniques and their place in locally advanced breast cancer (LABC), local recurrences, secondary sarcomas and radionecrosis. Results: Chest wall reconstruction must ensure good stability and protection of the intrathoracic organs. Titanium prostheses and protective meshes are widely used for these purposes. They can then be covered, if necessary, by a flap—mostly latissimus dorsi flaps, but also deep inferior epigastric perforator or superficial epigastric artery flaps. Few LABC and local recurrence patients are eligible for surgery, which has few complications, but patient selection must be strict, and outcomes are still debated. Radiation-induced sarcomas and Stewart-Treves syndrome have a poorer prognosis, even when surgery with healthy margins is possible. Osteoradionecrosis surgery relies on bringing a new vascular supply via a flap; the omentum is widely used here for its detersive properties. Conclusion: Novel chest wall reconstructive techniques, and a liberal use of flaps, make surgery technically possible for chest wall damage linked to breast cancers and their treatments. Functional results are reliable, but not all patients can benefit from surgery.   1. BACKGROUND Chest wall lesions and invasion seldom occur in operable cancerous breast disease, and their care requires multidisciplinary teamwork between thoracic surgeons and breast specialists [1]. A finely tuned collaboration between surgical specialties is key to such a major surgery. Indeed, extensive chest wall resections are complex interventions that must reconcile carcinological imperatives and reconstruction possibilities. Thanks to the emergence of reliable prosthetic material since the end of the 20th century, chest wall reconstruction techniques have much improved, and parietectomy indications are growing [2]. Locally advanced breast cancers (LABC) encompass tumors bigger than 5 cm (T3), tumors extended to the chest wall (T4a), or the skin (T4b) (figure 1a), or both (T4c), and inflammatory breast cancers (T4d) (figure 1b), as well as tumors with massive lymph node extension [2-3]. They make up about 20% of breast cancers throughout the world (although less in countries with organized screening) [4], and 5% of thoracic neoplasias [2]. The scope of this article is restricted to those T4a tumors with chest wall invasion.   [caption id="attachment_4345" align="aligncenter" width="300"] Fig. 1a: Locally advanced breast cancer with skin invasion (T4c).[/caption] [caption id="attachment_4346" align="aligncenter" width="300"] Fig. 1b: Inflammatory breast cancer (T4d).[/caption] Chest wall invasion can be the result of direct infiltration as well as lymphatic dissemination, and involves all the neighboring structures: skin, pectoral muscle, ribs and the intercostal space, but also the axillary and subclavian vessels and the brachial plexus [3]. Lymphatic invasions involve homolateral lymph nodes from the axillary, supra and subclavian chains, as well as the internal thoracic lymph nodes [3]. This explains the radical approach of Halsted’s operation, that removed the breast together with the pectoral muscle and required extensive lymph node dissection, even for small tumors. However, such mutilating surgery yielded poor oncological results that came at the price of a still poorer quality of life. Throughout the second half of the 20th century, advances in medical treatments have reduced surgical indications for locally advanced breast cancers. Surgery became less invasive, beginning in 1948 with Patey’s operation, which preserved the pectoral muscle and facilitated reconstruction. A better grasp on the balance between an extensive surgery and postoperative quality of life has made surgery less aggressive, and a combined medical approach of chemo and radiotherapy, as well as the development of hormonal treatments and later still targeted therapy, has become the usual approach. However, as reconstruction techniques improve [5], bringing less morbidity and a better postoperative quality of life, radical surgery has a new place in the care of these patients. Primary oncological treatment isn’t the only reason behind chest wall involvement in breast cancer pathology. However, late complications of the initial treatment are frequent, particularly when radiotherapy has been involved. Ever since the “cobalt bomb”, and until the current state-of-the-art stereotaxic techniques, technical progresses have led to a drastic reduction of healthy tissue irradiation. Therefore, the incidence of chest wall complications after radiotherapy should seemingly decrease in the years to come; but on the other hand, more patients benefit from breast conservation therapies, and that means more irradiated patients, although with lower doses [6]. Whatever trends arise in the future, radiotherapy complications remain a prevalent problem that can appear years after treatment. Double-strand breaks in DNA and oxidative stress induce two major long-term complications: radiation-induced cancer, and radionecrosis. Both can develop on the sternum, the clavicle and cervicothoracic junction, and as such are a surgical challenge. Proximity with the mediastinal structures and the upper limb neurovascular bundle, as well as the reconstruction and stabilization imperative after chest wall resection, requires these patients to be treated in a referral center that has access to modern reconstructive techniques [2]. This article aims to update readers on chest wall resection reconstruction techniques, as applied to breast cancer, as well as their indications and results.   2. METHODS Relevant articles were identified by a systematic search of the MEDLINE database, limited to articles in English and French languages, published after 2000 and before July 2017. A broad search of medical subject headings and their different combinations (“thoracic wall”, “breast neoplasms”, “thoracic surgical procedures”, “reconstructive surgical procedures”, “surgical flaps”, “free tissue flaps”, “myocutaneous flaps”, “sarcoma”, and “osteonecrosis”) was conducted for clinical trials and systematic reviews. Studies that reported surgical techniques and their medical outcomes were included. To broaden the search, the reference list of systematic reviews was screened manually for controlled trials and additional publications were retrieved from the reference list of relevant articles (figure 2).   [caption id="attachment_4347" align="aligncenter" width="300"] Figure 2: PRISMA 2009 Flow diagram of article selection.[/caption]   3. RECONSTRUCTION TECHNIQUES   3.1. Biomechanical basis Because of the position of the breast on the thorax, chest wall resections in breast cancer mostly concern its upper and anterolateral region. This region is biomechanically complex because of its anatomical characteristics [7]. The sternum is, first and foremost, the cornerstone of thoracic stability. Besides protecting the lung and mediastinal organs, the anterior thoracic skeleton also stabilizes the shoulder via the sternoclavicular joint and is the anchor of the accessory respiratory muscles (pectoral and anterior cervical muscles). Intercostal spaces widen as they get closer to the anterior midline, meaning that even small anterior costal resections create large defects that inhibit respiratory mechanics.   3.2. Objectives Reconstructive goals are not specific to breast cancer, and are those of every chest wall reconstruction [8-9]: Chest wall stability, in order to prevent paradoxical respiration, restore respiratory mobility and limit restrictive after-effects; Protection of intrathoracic organs, (particularly avoid pulmonary hernia) and dead space obliteration; Preservation of sternoclavicular stability; Restoration of esthetics. Overall the patient condition is critical and must be evaluated before heavy reconstruction is undertaken. Surgical gain must be balanced to its possible complications and the oncological prognosis [3,10,11]. The quality of resection must not be compromised in order to limit its scope; it is better to do no surgery, but instead a good medical treatment, than an incomplete surgery with severe complications. Comprehensive care is therefore essential and must include thoracic and reconstructive surgeons, but also nutrition specialists. Smoking cessation is imperative, and any underlying osteitis must be treated.   3.3. Reconstruction materials Reconstruction after a full-thickness chest wall resection must be done immediately, as a single-step procedure [9,12,13]. It can be completed later, for example by a split-thickness skin graft, but the chest wall must be stabilized right away. In 2004, Losken et al. published a decision algorithm for reconstruction techniques [12]. When the resection, whatever its size, removes at least part of one rib, a prosthetic mesh must be implanted in order to protect the underlying organs. When two or more ribs are removed, the chest wall must be stabilized by rigid material. Rigid autologous materials, such as bone and cartilage, are not used anymore in chest wall stabilization, because of a lack of both rigidity and temporal stability [2]. Besides, donor site morbidity cannot be ignored [8]. Biomaterials, such as cryopreserved homografts and allografts, are still seldom employed. However, acellular dermal matrices are more often used [14]. In order to ensure a satisfying rigidity, these are combined with rigid prosthetic materials, that are currently dominated by titanium [15]. Titanium has several qualities that make it a staple of thoracic bone reconstruction. Its biocompatibility is excellent, with good tolerance to infection [16], and its flexural rigidity is close to that of the original bone [17]. Titanium plates have, however, been rendered near obsolete due to the use of autologous materials, but also that of methyl methacrylate cements to mold artificial ribs and sternums [15,18]. Although there is a lack of peer-review studies on cement biomechanical properties when used in the thorax [19], it is considered brittle in the long term, because of stress fatigue induced by respiratory movements [20-21]. In contrast, titanium has an excellent tolerance to such long-term stress [22]. Additionally, cement reconstructions are difficult to remove should a septic complication happen. Porous alumina ceramic can also be used for sternal replacement (figure 3) [23]. The material can be loaded with antibiotics, which can prove useful for use in an infectious context [24]. When the chest wall resection is small (< 5cm and removal of only one rib), either a flap (pedicled or rotation flap) or direct closure (if the adipose tissue is thick enough) may be able to stabilize the thorax [12,25]. Titanium plates should be used when two or more ribs are removed, but also when part of the sternum is removed [12,18]. When a sternectomy is performed, standard osteosynthesis material can be used to bridge the parietal defect, but custom-made titanium plates have also shown excellent functional results, and ease mechanical ventilation weaning [15,17]. When the sternoclavicular joint is removed together with the manubrium, it is possible to implant an articulated prosthesis in order to preserve shoulder function (figure 3) [26]. However, some prefer to avoid joint reconstruction, for fear of rupture under stress.   [caption id="attachment_4348" align="aligncenter" width="300"] Figure 3: Ceramil® porous aluminia ceramic sternal prosthesis (ICeram, Limoges, France, photography courtesy of Dr Bertin and Dr Tricard).[/caption] Such rigid material can be placed over a protective mesh, in order to avoid lung herniation. Many different types of mesh are available, and this may be absorbable or not [21], including: polypropylene, PTFE and polyglactin. Whatever material is chosen by the surgeon, it must be both pliable and robust [18]. In septic conditions, absorbable polyglactin meshes must be used, and are therefore favored in radionecrosis cases [8]. After healing, absorbable meshes are replaced by rigid fibrotic tissue [18]. Meshes can be superimposed in order to increase rigidity [3,27]. When there is a phrenic resection too big to be stitched, it must be reconstructed with a thick PTFE mesh [8,10]. Prosthetic materials, whatever their nature, must be covered by the end of the surgery, and this can require a graft. As long as the graft and surrounding tissue remain well vascularized, the infectious risk is low, even in a previously infected site [11]. All these reconstructive techniques allow for good postoperative functional results [27].   3.4. Reconstructive flaps Flaps can be divided into two major categories: pedicled flaps and free flaps [28]. These can also be either myocutaneous or fasciocutaneous. Scientific evidence for flap choice in breast reconstruction is weak [29], and there is an even greater lack of data when the chest wall is involved. No comparative study was found. The choice between flaps is made on a case-by-case basis [30], according to the surface area that needs covering, patient morphology, surgical scarring and irradiation history on donor sites, esthetical and functional consequences and, of course, the technical challenge of some grafts that heighten post-operative complications. While regional pedicled flaps are usually the first choice, free flaps may be the only options, particularly when pedicled flaps have already been used or damaged by previous surgery or radiotherapy [31]. Free flaps require microsurgery vascular anastomosis techniques in order to graft the flap far from the donor site. The recipient vessels are usually the internal mammary pedicle, thanks to their high blood flow, easy access, constant position and the freedom to position the flap wherever needed on the chest wall [32]. While previous irradiation doesn’t forbid the use of the internal mammary artery, it can sometimes be too small or fragile to provide a correct vascularization, or may have already been used for a coronary artery bypass. In these rare cases, the thoracodorsal vessels are used instead for anastomosis [32]. The most commonly used free flaps [30,33,34] are, as of 2017, the fasciocutaneous deep inferior epigastric perforator flap (DIEP) (figures 4a and 4b) and the superficial inferior epigastric artery flap (SIEA), followed by musculocutaneous flaps such as the gracilis or gluteal flaps. The major benefit in using a free flap is the ability to choose a donor site far from the irradiation fields. Besides, fasciocutaneous flaps do not result in a muscular defect. However, they require challenging microsurgical vascular anastomoses that are prone to thrombosis.   [caption id="attachment_4349" align="aligncenter" width="220"] Fig. 4a: Donor site for abdominal flaps. The skin paddle is the same for both DIEP and TRAM flaps.[/caption]   [caption id="attachment_4350" align="aligncenter" width="238"] Fig. 4b: The DIEP flap harvests only the fasciocutaneous tissue and the pedicle, leaving the abdominal wall structurally untouched.[/caption]   [caption id="attachment_4351" align="aligncenter" width="238"] Fig. 4c: The TRAM flap harvests the transverse rectus abdominis muscle; the abdominal wall defect must be reinforced by a prosthetic mesh in order to avoid eventration.[/caption]   Pedicled flaps, on the other hand, keep their original vascular supply. Instead of being relocated to another anatomical region, a simple rotation brings them where they are needed. The best known myocutaneous pedicled flaps are the latissimus dorsi flap (figures 4a, 4b and 4c) (it is usually possible to preserve part of the muscle in these indications) [25] and the pedicled transverse rectus abdominis flap (TRAM) (figure 4c) [35]. The latissimus dorsi flap (figures 5a and 5b) is often the first choice, provided it hasn’t been used in a previous breast reconstruction. It is an easy flap to perform and can cover a large area with few functional and esthetical consequences. In case of past extensive lymph node dissection, the integrity of the thoracodorsal pedicle and the latissimus dorsi nerve must be assessed preoperatively. The major drawbacks of the latissimus dorsi flap are postoperative pain and recurrent seromas on the donor site. Loss of shoulder function is usually transitory, getting back to baseline in 6 to 12 months, but activity can still be limited in the meantime [35]. Pedicled TRAM flaps are seldom performed anymore, because of the major abdominal wall defect they cause [36]. They are now usually replaced by the free fasciocutaneous DIEP flap that uses the same donor site (figure 4a) with much less morbidity [34,36]. Over pedicled flaps have been described for chest wall reconstruction after breast cancer, most notably ipsilateral thoracoabdominal horizontal dermofat flaps [37].   [caption id="attachment_4352" align="aligncenter" width="202"] Fig. 5a: Donor site of a latissimus dorsi flap.[/caption]   [caption id="attachment_4353" align="aligncenter" width="238"] Fig. 5b: Latissimus dorsi flap used for breast reconstruction.[/caption]   [caption id="attachment_4354" align="aligncenter" width="300"] Fig. 5c: Post-operative results.[/caption]   Last but not least, the pedicled omental flap is a staple of thoracic surgery. It can be harvested by laparoscopy or by a mini laparotomy and is usually rotated on the right gastroepiploic pedicle. Its size enables a wide cover of the anterior and lateral chest wall and, while it has been used in breast reconstruction after mastectomy, its most widespread use is in radionecrosis and infected cases [38]. The omentum’s detersive properties and rich vascularization, together with its size, make it a versatile and reliable flap that can later be covered by a split-thickness skin graft [39].   4. INDICATIONS   4.1. Locally advanced breast cancer The 2017 European Society for Medical Oncology (ESMO) guidelines recommend to consider surgery after neoadjuvant treatment for LABC [40]. Indeed, when there is a good response to neoadjuvant systemic therapies, surgery often does become technically possible with an acceptable morbidity [41]. Mastectomy with axillary dissection is usually advised, but sometimes a chest wall resection is also necessary for a proper en bloc surgery. MRI can be useful to predict chest wall invasion and the necessity of a full-thickness chest wall resection [42]. Margins should obey the “no ink on tumor” rule [43,44]. Survival data for chest wall resections in breast cancer are scarce and mostly available through small retrospective series [45-48]. Additionally, these mostly concern local recurrences and not initial treatment. Still, they are reliable enough to show that survival is correlated with tumor type and, in particular, hormonal status. Santillan et al., in a series of 28 patients, found that 5-year survival was null for triple negative breast cancers, but rose to 39% for the other patients. Overall 5-year survival varies between 18 and 66% [45,48,49]. Operative mortality is null, and morbidity varies between 21 and 36% in referral centers [45,50]. Overall, disease-free survival in operated LABC might not be much more than medical treatment alone. No randomized controlled trial or meta-analysis have tested that hypothesis and such a lack of data advocates for stringent patient selection [48,49]. Once metastatic patients are excluded, as well as those who did not respond to neoadjuvant treatment, few patients are eligible for such surgery. Whenever it is performed, it should be carried out with the utmost care in order to achieve complete resection [40,51]. However, regardless of oncological curative intent, there is also room for surgery in ulcerated lesions, in order to improve the quality of life of patients with bleeding, septic and malodorous tumors.   4.2. Chest wall recurrences Less than 5% of patients who undergo a mastectomy for breast cancer suffer from a local recurrence in the first decade. Such local recurrences are fairly diverse, from an isolated nodule on the former scar to a massive chest wall and lymph node invasion [3]. When a local recurrence is truly isolated, without distant metastasis, a local treatment is recommended, combined with a systemic approach [40]. Surgery has been considered for these patients since the 1990s, provided that complete resection is possible [52]. Patients who have never had radiotherapy should be irradiated first. However, radiotherapy may not be possible, particularly in patients who have already undergone irradiation, and, for these, surgery is the recommended treatment. A single superficial soft tissue exeresis may be enough but, depending on the invasion depth, authentic chest wall resections can also be performed [3,50]. Prognosis, on the whole, is variable, and mostly influenced by the initial nodal status [53]. A 2018 meta-analysis found that quality of life and long-term survival are improved in approximately 40% of patients who undergo full-thickness chest wall resection [54].   4.3. Radiotherapy complications   4.3.1. Radiation-induced sarcomas Radiation-induced sarcomas (figures 6a and 6b) are a rare complication, with an incidence of 0.2% after 10 years and 0.4% after 15 years. However, some patients, who bear a constitutional mutation of the p53 anti-oncogene, have a heightened sensitivity to radiation [6]. This, in turn, worsens their risk of radiation-induced sarcoma [55]. A p53 mutation should be ruled out in patients with a family history of Li-Fraumeni syndrome before any irradiation; when present, radiotherapy should be avoided [56,57].   [caption id="attachment_4355" align="aligncenter" width="300"] Fig. 6a: Axial MRI images of radiation-induced chest wall sarcoma in an 82-year old woman, 17 years after radiotherapy for breast cancer.[/caption]   [caption id="attachment_4356" align="aligncenter" width="280"] Fig. 6b: Sagittal MRI images of the same case.[/caption]   Secondary sarcomas are most frequent on the fringe of the irradiation fields, where DNA damage, while non-lethal, creates many carcinogenic mutations. As such, any peripheral lesion should undergo biopsy before treatment to ensure a correct diagnosis – usually image-guided percutaneous core needle biopsy under local anesthesia [58]. The biopsy site must be marked, so that it can be removed later during surgery and thus avoid dissemination of cancer cells [58]. Diagnostic criteria for radiation-induced sarcomas, established in 1948 by Cahan et al. [11], rely on two items. More than 10 years must have elapsed since irradiation and the secondary tumor histology must be different from the previous one. Later updates of the criteria, by Arlen in 1971 and Cahan in 1998, accept a shorter interval of, respectively, 3 and 5 years; the major criteria remains a history of irradiation on the sarcoma territory [59]. Many histological types of sarcoma can appear after irradiation. In some series, angiosarcomas account for more than 50% of cases, while for others histiocytic fibrosarcomas are the rule [60]. Undifferentiated tumors, osteosarcoma, fibrosarcoma and rhabdomyosarcoma are also frequently described [61]. Whatever the exact histological subtype, these are always high-grade tumors, where diagnosis is often delayed and the prognosis is poor [62]. Indeed, radiation-induced sarcomas of the breast are on average, at diagnosis, more advanced and of a more aggressive histology than primary sarcomas [63]. Whenever there are no metastases and resection is technically feasible with an acceptable operative risk, surgery should be performed [58,62]. Linthorst’s team have described a multimodal therapy that combines surgery, re-irradiation and hyperthermia therapy, with no significant survival improvement compared to the medical treatment group [64]. Surgery with healthy margins is the best prognosis factor for radiation-induced sarcoma. However, local recurrence is frequent, with an incidence of up to 65% [62]. Overall 5-year survival is poor, ranging between 10 and 36% [59,65]. Prognosis is poorer than that of primary sarcomas [63]; Yin et al.’s series found a 5-year overall survival of 22.5% for radiation-induced sarcomas of the breast, much lower than the 44.5% rate for primary breast sarcomas. However, when all the confounding factors (particularly age and staging at presentation) are controlled, survival is comparable.   4.3.2. Osteoradionecrosis Irradiation leads to the formation of scar tissue and fibrosis, and this in turn leads to a thrombotic microangiopathy. The consecutive tissular hypoxemia, together with cytokine modifications, paves the way for osteoradionecrosis [2]. As fibrosis and necrosis progress, a skin defect appears, and healing is hindered by mediocre tissue perfusion (figure 7). The wound is easily contaminated, mostly by the Staphylococcus species, which creates a high risk of osteitis and bacteremia. The edges of the wound should always be biopsied to rule out local recurrence and sarcoma [66].   [caption id="attachment_4357" align="aligncenter" width="300"] Figure 7: Parasternal osteoradionecrosis several years after radiotherapy for breast cancer.[/caption]   Treatment, once again, is surgical, and is based upon the removal of all necrotic tissues; healthy tissue is then covered by a well-vascularized flap [66,67]. Tissue resection must be as conservative as possible, in order to limit chest wall instability, but must still remove all devascularized tissues. Larger chest wall resections must be stabilized by prosthetic titanium material, although this should be avoided whenever possible in septic conditions. When material implantation is inevitable, long-term intravenous antibiotic therapy may be necessary. More than providing an esthetic reconstruction, the flap brings a fresh, healthy, vascular supply that heals hypoxic tissues. Great omentum flaps, gifted with a rich microvascularization as well as great anti-infective properties, are often used in this indication [68]. Latissimus dorsi flaps are also serviceable here. Some advocate for a widespread use of free flaps: healthy tissue, harvested far from the irradiated area, with a pedicle undamaged from previous surgery or irradiation [67]. Cutaneous perforator flaps appear to yield similar results to the gold-standard musculocutaneous flaps, and their reduced morbidity on the donor site make them a new treatment alternative [68]. If no skin cover is possible after reconstruction, negative pressure therapy can reduce the de-epithelized area, either in a controlled wound healing strategy or before a split-thickness skin graft [11,69]. There is, unfortunately, no large-scale or long-term survival data available on osteoradionecrosis. Case series point to few postoperative complications, whatever the operative choices [38,39,67,68]; when any are reported, they are mostly flap necrosis. Yuste et al.’s 4 patient series found no recurrence with up to 6 years follow up [67].   4.4. The special case of Stewart-Treves syndrome Stewart-Treves syndrome is an angiosarcoma developing on a lymphedematous territory; the invasion often reaches the chest wall. Such lymphedema results from an extensive axillary lymph node dissection, as well as adjuvant radio and chemotherapy [70]. The pathogenesis of these peculiar sarcomas is still debated. The disease-free period is longer than that of radiation-induced sarcomas, with a mean of 11 years [71]. Incidence is low, occurring in about 0.5% of patients 5 years after a radical mastectomy [72]. It will probably dwindle thanks to a diminution of extensive lymph node dissection, since the sentinel lymph node technique avoids many extensive dissections. The management of Stewart-Treves sarcoma should, ideally, be a locoregional treatment [73], and indeed surgery is the most commonly performed treatment [74]. However, the previous history of radiotherapy limits both irradiation possibilities and the surgical success rate, since irradiated tissues are at a major risk of healing badly. Besides, surgical treatment can only be proposed for non-metastatic patients and only when complete resection is possible. Some use a multimodal therapy that combines surgery, reirradiation and hyperthermia therapy [64], seemingly with no significant difference in overall survival and local recurrence between the surgical and the non-surgical group. It is a sarcoma surgery, with a large healthy margin that often leads to amputation of the limb. Even in that somewhat best-case scenario, local recurrence is frequent (up to 96%) [75], and prognosis remains poor with a 5-year overall survival of 14% [71].   5. CONCLUSION Management of locally advanced breast cancers has changed; thanks to more efficient neoadjuvant treatments, some tumors have become operable. Local recurrences and radionecrosis require a comprehensive care that is better understood than ever. Novel chest wall reconstructive techniques, dominated by titanium materials, combined with a liberal use of flaps, make it possible to perform a correct oncological surgery, with reliable functional and esthetical results. It nevertheless remains a complex therapeutic process, where strict patient selection and cooperation between surgical teams, both thoracic and plastic, are paramount to successful outcomes.   Références Khalil HH, Malahias MN, Balasubramanian B, Djearaman MG, Naidu B, Grainger MF, et al. Multidisciplinary Oncoplastic Approach Reduces Infection in Chest Wall Resection and Reconstruction for Malignant Chest Wall Tumors. 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juin 7, 2019
Cas clinique · Vol. 22 Juin 2018

Diagnostic postopératoire d’un paragangliome thoracique préaortique : à propos d’un cas

Pauline Fillet*1,2, Mathieu Bobet1,3, René Jancovici 1 Clinique du Val d’or, service de chirurgie thoracique, Saint-Cloud, France. Hôpital européen Georges Pompidou, service de chirurgie cardiovasculaire, Paris, France. Université Versailles-Saint-Quentin, hôpital Foch, service d'anesthésie, Suresnes, France. * Correspondance : fillet.pauline@gmail.com DOI : 10.24399/JCTCV22-2-FIL Citation : Fillet P, Bobet M, Jancovici R. Diagnostic postopératoire d’un paragangliome thoracique préaortique : à propos d’un cas. Journal de chirurgie thoracique et cardio-vasculaire 2018;22(2). doi: 10.24399/JCTCV22-2-FIL   Résumé Les paragangliomes sont des tumeurs rares développées aux dépens du système nerveux parasympathique. Leur localisation première se situe au niveau de la tête et du cou. Nous rapportons le cas de la découverte sur la pièce histologique d’un paragangliome thoracique préaortique chez un jeune patient de 44 ans hypertendu et diabétique.   Abstract Postoperative diagnosis of a preaortic thoracic paraganglioma: a single case report Paragangliomas are rare tumors that develop at the expense of the parasympathetic nervous system. They are primarily located is the head and neck. We report the discovery on the histological part of a preaortic thoracic paraganglioma in a 44-year-old hypertensive and diabetic patient.     1. Introduction Les paragangliomes sont des tumeurs développées aux dépens de cellules neuro-endocrines. Elles sont bénignes dans plus de 80 % des cas mais peuvent être malignes ou fonctionnelles lorsqu’elles secrètent des catécholamines. Ces tumeurs sont alors responsables d’hypertension artérielle difficilement contrôlable ou de syndrome tumoral. Ce cas clinique rapporte la découverte d’un paragangliome thoracique chez un jeune patient de 44 ans.   2. Observation  S, 44 ans, a été admis aux urgences pour prise en charge d’une gêne thoracique postérieure présente depuis 4 jours. On note dans ses antécédents une hypertension artérielle traitée par trithérapie anti-hypertensive, un diabète non insulinodépendant traité par un antidiabétique oral et une appendicectomie. L’examen clinique était normal. La radiographie thoracique retrouvait une opacité médiastinale postérosupérieure gauche arrondie aux contours réguliers. Le parenchyme pulmonaire ne présentait pas d’anomalie et les culs-de-sac pleuraux étaient libres. L’angioscanner thoracique concluait à une masse médiastinale postérieure gauche de 80 x 53 x 46 mm le long de l’aorte thoracique descendante, étendue dans les foramens de conjugaison T4-T5-T6. Cette image évoquait en premier lieu une lésion neurogène ou un fibrome pleural. Une IRM confirmait l’aspect de cette lésion atteignant les quatrième, cinquième et sixième vertèbres dorsales (figure 1). Un TEP scanner avait été effectué montrant une fixation maximale à 20,35 SUV (standard uptake value) (figure 2). Une artériographie médullaire notait la naissance d’une artère spinale au niveau de la onzième vertèbre et une très volumineuse vascularisation de la tumeur.   [caption id="attachment_4072" align="aligncenter" width="264"] Figure 1. IRM en coupe frontale montrant une masse médiastinale postérieure le long des quatrième, cinquième et sixième vertèbres dorsales.[/caption] [caption id="attachment_4073" align="aligncenter" width="300"] Figure 2. TEP-scanner en coupe axiale montrant la masse médiastinale le long de l’aorte thoracique descendante avec une fixation maximale à 20,35 SUV.[/caption]   Devant cette tumeur très vascularisée et douloureuse, nous avons décidé de procéder à d’une exérèse chirurgicale par une thoracotomie postérolatérale gauche dans le cinquième espace. Dès l’ouverture de la plèvre pariétale, on note la présence d’une volumineuse tumeur blanchâtre, indurée, rénitente et légèrement polylobée occupant l’angle dièdre entre la crosse aortique et la moitié supérieure de l’aorte thoracique descendante. La lésion est parfaitement fixée à la plèvre pariétale et nous devons réaliser une pleurolyse à ce niveau. Nous abordons alors une tumeur extrêmement hémorragique dont la partie externe est indurée. Au cours de la mobilisation de celle-ci, nous faisons face à une hypertension artérielle systolique paroxystique oscillant autour de 210 mmHg malgré une sédation profonde, une analgésie adaptée et réticente aux traitements hypotenseurs usuels (esmolol, nicardipine et urapidil). Durant l’exérèse et les pics tensionnels, on note une perte de 800 mL de sang. Le saignement est contrôlé dès l’ablation totale de la pièce. L’exclusion vasculaire de la pièce opératoire est concomitante à une chute importante de la pression artérielle systolique aux alentours de 60 mmHg, malgré l’arrêt des traitements hypotenseurs, la diminution de la sédation et l’administration de médicaments vasoconstricteurs. Une normotension sera obtenue à partir de 2 mg/h de noradrénaline. L’examen anatomopathologique retrouve une pièce de 50 g à contenu friable brun rougeâtre. En microscope, il existe des foyers de dissociation hémorragique et des territoires de nécrose focalisée au centre des îlots tumoraux. La tumeur s’entoure en périphérie d’une épaisse condensation fibreuse. On note l’absence d’embols vasculaires et l’absence d’infiltration d’organes de voisinage et du tissu adipeux. Cette étude histologique a permis de conclure à un paragangliome thoracique. Les suites ont été simples. Le patient est extubé à H1 postopératoire et nécessita des amines vasopressives durant 72 heures. Les drains ont été retirés à J2 et J5 postopératoires, permettant la sortie du patient à J7.  Le traitement anti-hypertenseur habituel du patient n’a pas été repris en postopératoire en raison d’une normotension pendant le séjour en hospitalisation. À un mois postopératoire, l’examen clinique retrouve une tension artérielle stable, sans reprise de traitement anti-hypertenseur. Par ailleurs, on note une disparition complète de la maladie diabétique depuis l’intervention. Le traitement antidiabétique oral a été totalement arrêté. Depuis les glycémies sont normales et stables.   3. Commentaire Le paragangliome est une tumeur rare, d’origine neuro-endocrinienne. Elle se présente plus souvent chez l’adulte jeune. Les tumeurs fonctionnelles peuvent être cervicales, abdominales, pelviennes ou thoraciques. Elles peuvent être sporadiques ou rentrer dans le cadre d’une maladie génétique dans un tiers des cas [1]. Il existe plusieurs syndromes génétiques prédisposant : la maladie de Von Hippel Lindau, la néoplasie endocrine multiple de type 2 (NEM 2), la neurofibromatose de type 1 (mutation du gêne NF1), les syndromes héréditaires de type 1 (mutation du gêne SDHD), de type 3 (gêne SDHC) ou de type 4 (gêne SDHB) [2]. Une fois le diagnostic posé, il est indispensable de réaliser une enquête génétique chez ces patients. Si une mutation est confirmée, il est nécessaire de rechercher la même dans la famille. Le diagnostic repose tout d’abord sur un dosage de métanéphrines et normétanéphrines urinaires au-dessus de la norme. La découverte est généralement fortuite, mais elle peut être faite sur une imagerie réalisée devant des douleurs ou un syndrome de masse tumorale.  Le scanner est souvent l’examen de premier choix mais est moins efficace dans le diagnostic différentiel [3]. D’autres auteurs préconisent la réalisation d’un scanner injecté afin de mieux visualiser les rapports vasculaires de la tumeur [4]. Il est intéressant de pratiquer en préopératoire une artériographie médullaire afin de préciser si la tumeur est vascularisée par une artère spinale antérieure. Le seul traitement radical est chirurgical [1]. Avant toute chirurgie, il sera nécessaire de préparer le patient à l’ablation de la tumeur par un régime fort en sodium, un traitement par alpha-bloquant ou autre [1-2]. En effet, la chute brutale du stock de catécholamines lors de l’exérèse peut conduire à des hypotensions massives. Il est important que l’équipe d’anesthésie soit prévenue du diagnostic potentiel de paragangliome afin d’éviter les complications hypertensives lors de la mobilisation de la tumeur (AVC, infarctus du myocarde, troubles du rythme allant jusqu’à la fibrillation ventriculaire) puis prévoir la supplémentation en catécholamines lors de l’exclusion vasculaire pour éviter l’hypotension massive [5]. Il est recommandé de pratiquer une chirurgie à ciel ouvert car ce sont des tumeurs très hémorragiques [2]. Le paragangliome est un rare cas de diabète secondaire [6]. Un article récent montre que la découverte d’un diabète chez un jeune patient hypertendu avec un poids dans la norme devrait faire suspecter un paragangliome [7]. L’évolution et le pronostic de cette pathologie sont mal connus et il est nécessaire de suivre le patient au long cours afin de surveiller l’apparition d’une potentielle récidive [8].   4. Conclusion Les paragangliomes fonctionnels sont des tumeurs rares, souvent diagnostiquées après examen anatomopathologique de la pièce opératoire. Compte tenu des risques périopératoires, le diagnostic doit être systématiquement évoqué devant une tumeur du médiastin postérieur associée à une hypertension artérielle chez un sujet jeune. Leur traitement est strictement chirurgical. Une enquête génétique devra être réalisée après confirmation diagnostique. Il est nécessaire de suivre le patient au long cours pour s’assurer de l’absence de récidive maligne.   Références Fishbein L, Orlowski R, Cohen D. Pheochromocytoma/Paraganglioma: Review of perioperative management of blood pressure and update on genetic mutations associated with pheochromocytoma. J Clin Hypertens Greenwich Conn 2013 juin;15(6):428‑34. https://doi.org/10.1111/jch.12084 PMid:23730992 PMCid:PMC4581847 Lenders JWM, Duh QY, Eisenhofer G, Gimenez-Roqueplo AP, Grebe SKG, Murad MH et al. Pheochromocytoma and paraganglioma: an endocrine society clinical practice guideline. J Clin Endocrinol Metab 2014 juin;99(6):1915‑42. https://doi.org/10.1210/jc.2014-1498 PMid:24893135 Brink I, Hoegerle S, Klisch J, Bley TA. Imaging of pheochromocytoma and paraganglioma. Fam Cancer 2005;4(1):61‑8. https://doi.org/10.1007/s10689-004-2155-y PMid:15883712 Baez JC, Jagannathan JP, Krajewski K, O'Regan K, Zukotynski K, Kulke M, et al. Pheochromocytoma and paraganglioma: imaging characteristics. Cancer Imaging Off Publ Int Cancer Imaging Soc 2012 mai 7;12:153‑62. https://doi.org/10.1102/1470-5206.2012.0016 Billard V, Cheikh M, Delaporte-Cerceau S, Raffin-Sanson M-L. [Anaesthesia for endocrine tumor removal]. Ann Fr Anesth Reanim 2009 juin;28(6):549‑63. https://doi.org/10.1016/j.annfar.2009.04.004 PMid:19467826 Mirica RM, Ginghina O, Zugravu G, Iosifescu R, Ionescu M, Ichiman A et al. Retroperitoneal Functioning Paraganglioma--A Rare Case of Secondary Diabetes. Chir Buchar Rom 1990 2016 avr;111(2):170‑4. La Batide-Alanore A, Chatellier G, Plouin P-F. Diabetes as a marker of pheochromocytoma in hypertensive patients. J Hypertens 2003 sept;21(9):1703‑7. https://doi.org/10.1097/00004872-200309000-00020 PMid:12923403 Pávai Z, Orosz Z, Horváth E, Seres-Sturm L, Jung J. Immunohistochemical features of paragangliomas. J Cell Mol Med 2001 sept;5(3):311‑6. https://doi.org/10.1111/j.1582-4934.2001.tb00165.x PMid:12067490 Conflit d’intérêt : aucun. / Conflict of interest statement: none declared. Date de soumission : 31/10/2017. Acceptation : 15/12/2017.  
juin 24, 2018
Chirurgie thoracique · Vol. 21 Juin 2017

Évolutions actuelles du drainage thoracique après lobectomie : vers une approche standardisée

Imen Bouassida1, Agathe Seguin-Givelet*1,2*, Emmanuel Brian1, Madalina Grigoroiu1, Dominique Gossot1   Institut du thorax Curie-Montsouris, département thoracique, institut mutualiste Montsouris, Paris, France. Université Sorbonne Paris Cité, UFR SMBH université Paris 13, France. * Correspondance : agathe.seguin-givelet@imm.fr DOI : 10.24399/JCTCV21-2-SEG Citation : Bouassida I, Seguin-Givelet A, Brian E, Grigoroiu M, Gossot D. Évolutions actuelles du drainage thoracique après lobectomie : vers une approche standardisée. Journal de chirurgie thoracique et cardio-vasculaire 2017;21(2). doi: 10.24399/JCTCV21-2-SEG   Résumé Objectifs : proposer une gestion standardisée du drainage thoracique après exérèse pulmonaire majeure. Méthodes : nous avons fait une revue de la littérature récente et une analyse des publications (des études prospectives, études randomisées, revues et séries monocentriques jugées pertinentes) publiées sur la base PubMed entre 2001 et 2016 et ayant pour objectif principal la gestion du drainage thoracique après chirurgie d’exérèse pulmonaire majeure (pneumonectomies exclues). Résultats : nous émettons 7 propositions : favoriser l’utilisation d’un seul drain thoracique ; arrêter l’aspiration en premier jour postopératoire en l’absence de fuites ; éviter de traire le drain, le retirer pour un recueil quotidien de liquide séreux n’excédant pas les 400 ml/24 h ; réaliser les radiographies thoraciques de contrôle de façon ciblée ; mettre le drain en siphonnage au cinquième jour postopératoire en cas de bullage prolongé et réserver le système de drainage électronique à des indications particulières. Conclusion : au vu de l’hétérogénéité de gestion du drainage thoracique après chirurgie d’exérèse pulmonaire majeure, nous avons émis plusieurs propositions permettant de standardiser cette prise en charge.   Abstract Current trends in thoracic drainage after lobectomy: Towards a standardized approach Objectives: To propose a standardized management of thoracic drainage after major lung resection. Methods: We performed a review of recent literature and analysis of publications (prospective and randomized studies, reviews, and relevant monocentric series) on the Pubmed database between 2001 and 2016. The main objective was to develop a strategy for the management of thoracic drainage after major lung resection (excluding pneumonectomy). Results: The following strategies were proposed: (1) promote the use of one chest tube, (2) stop suction on the first post-operative day if no air leak occurs, (3) avoid milking the drain, (4) remove it when the daily quantification of serous liquid does not exceed 400 mL/24 h, (5) perform targeted chest X rays, (6) proceed to under-water seal drainage on the fifth post-operative day in cases of prolonged air leaks, (6) reserve the electronic drainage system for specific indications. Conclusions: Considering the heterogeneous approaches of thoracic drainage after lung resection, we have proposed strategies to standardize management of the procedure.   1. Introduction Bien que le drainage pleural existe depuis le temps d’Hippocrate [1], le premier système de drainage fermé pour le traitement d’un empyème n’a été mis au point par Gotthard Bülau qu’en 1875 [2]. Il a été repris en 1922 par Lilienthal pour la prise en charge postopératoire des patients [3,4] et depuis lors, les techniques de drainage et les systèmes de recueil ont connu de nombreuses modifications et améliorations. Toutefois, il n’existe actuellement aucune approche standardisée de la gestion du drainage thoracique après chirurgie d’exérèse pulmonaire majeure. L’attitude la plus habituelle consiste en la mise en aspiration continue du ou des drains thoraciques puis de leur ablation à l’arrêt du bullage et si le liquide séreux recueilli quotidiennement n’excède pas les 100 mL/24h/drain. Dans la surveillance des patients drainés, la réalisation systématique de radiographie pulmonaire quotidienne reste une pratique répandue [5,6]. Cette attitude est de plus en plus discutée en raison de l’évolution des techniques chirurgicales et d’une permissivité plus grande notamment en termes de recueil journalier des sérosités postopératoires. Une enquête nord-américaine récente, s’intéressant à la gestion du drainage thoracique entre différents groupes de chirurgiens [7], met en évidence des différences significatives dans la prise en charge du drainage thoracique en fonction de l’âge du chirurgien (junior versus senior), de son mode d’exercice (public versus libéral) et de son activité opératoire (< 30 lobectomies par an versus > 75 lobectomies par an). Les chirurgiens juniors ayant une activité opératoire importante n’utilisaient dans cette étude qu’un seul drain retiré rapidement. Par ailleurs, seuls 50 % d’entre eux continuaient à pratiquer une surveillance radiologique quotidienne de leurs patients drainés. Ceci témoigne de l’hétérogénéité et de l’évolutivité des pratiques dans la gestion du drainage thoracique.   2. Objectif L’objectif de ce travail a été d’analyser et de faire une synthèse des différents articles publiés entre 2001 et 2016 sur le drainage thoracique après résection pulmonaire majeure (lobectomies ou segmentectomies, les pneumonectomies étant exclues), afin de déterminer une approche consensuelle répondant à 7 questions pratiques : Combien de drains thoraciques après lobectomie ? Quelle est la place de l’aspiration ? La manipulation (ou traite) du drain en postopératoire est-elle utile ? Quels sont les critères décisionnels pour enlever un drain ? Une radiographie thoracique quotidienne systématique est-elle nécessaire après résection pulmonaire majeure ? La gestion en ambulatoire du drain en cas de bullage prolongé est-elle possible ? Quelle est la place de l’utilisation du système de drainage électronique après lobectomie ?   3. Méthodes Nous avons réalisé une analyse de la littérature à partir de la base de données PubMed en sélectionnant les articles répondant aux critères suivants : travaux publiés entre 2001 et 2016 ; études prospectives, études randomisées, revues de la littérature, séries monocentriques jugées pertinentes ; travaux ayant pour objectif principal la gestion du drainage thoracique après chirurgie d’exérèse pulmonaire majeure, les pneumonectomies étant exclues. Au terme de cette analyse, 41 articles ont été retenus, une synthèse des données de la littérature a été établie et nous avons émis les propositions suivantes.   Tableau récapitulatif. Gestion du drainage thoracique après lobectomie. Problématique Types d’étude Propositions de l’institut mutualiste Montsouris Nombre de drains Tanaka 2014 (11) (RCT) Okur 2009 (10) (RCT) Gómez-Caro 2006 (9) (RCT) Dawson 2010 (12) (Revue de la littérature) Alex 2003 (8) (Série rétrospective)   Un seul drain dans la majorité des cas Aspiration ou siphonnage Lang 2016 (13) (Méta analyse de RCT) Qiu 2013 (19) (Méta analyse de RCT) Coughlin 2012 (20) (Méta analyse de RCT) Deng 2010 (21) (Méta analyse de RCT) Prokakis 2008 (18) (RCT) Brunelli 2005 (17) (RCT) Alphonso 2005 (15) (RCT) Brunelli 2004 (22) (RCT) Marshall 2002 (15) (RCT) Cerfolio 2001 (14) (RCT) Marshall 2002 (22) (RCT) Cerfolio 2001 (21) (RCT) Mise au bocal à J1 (en l’absence de fuite aérique et/ou de pneumothorax) Manipulation du drain Dango 2010 (23) (RCT)   Pas de manipulation du drain Ablation du drain Xie 2015 (25) (RCT) Zhang 2014 (26) (RCT) Olgac 2014 (28) (RCT) Bejerrgaard 2014 (27) (Série prospective) Jiang 2015 (29) (Série rétrospective) Cerfolio 2008 (24) (Série rétrospective)   Si quantité recueillie n’excède pas 400 mL/24h + absence de bullage + liquide séreux Radiographie thoracique systématique Cunningham 2014 (30) (Série rétrospective) Reeb 2013 (31) (Méta analyse) Sepehripour 2012 (33) (Méta analyse) Cerfolio 2011 (32) (Série rétrospective)   En salle de réveil, à la demande, au retrait du drain Bullage prolongé Leo 2013 (37) (RCT) Schmocker 2016 (34) (Série rétrospective) Drahush 2016 (35) (Série rétrospective) Cerfolio 2009 (38) (Série rétrospective) Rice 2002 (36) (Série rétrospective)   Drain au bocal à partir de J5 Possibilité de gestion en ambulatoire au-delà Système de drainage électronique Likendik 2015 (41) (RCT) Gilbert 2015 (42) (RCT) Pompili 2014 (39) (RCT) Afoke 2014 (48) (Méta analyse de RCT) Brunelli 2013 (43) (RCT) Varela 2010 (45) (Revue) Brunelli 2010 (40) (RCT) Filosso 2010 (46) (RCT) Varela 2009 (44) (RCT) Cerfolio 2008 (47) (RCT)   Utilisation réservée pour un drainage prolongé en aspiration   RCT : essai contrôlé randomisé.   4. Discussion     4.1. Combien de drains thoraciques après lobectomie [8-11] L’utilisation de 2 drains thoraciques après lobectomie, l’un antéro-apical pour le drainage de l’air, l’autre postérobasal pour les sérosités, était jusqu’à maintenant de pratique courante. Certaines équipes ont cependant décrit l’utilisation d’un seul drain : ainsi Alex et al. ont publié en 2003 une étude sur 120 patients comparant l’utilisation d’un seul drain thoracique après lobectomie à deux drains. La douleur postopératoire était significativement moindre pour le groupe ayant un seul drain, ainsi que le coût du traitement expliqué par la réduction du nombre d’examens radiologiques [8]. Par la suite, dans une étude randomisée publiée en 2006, Gómez-Caro et al. ont montré que le groupe possédant un seul drain après lobectomie nécessitait moins d’analgésiques que le groupe à deux drains [9]. Dans l’étude d’Okur et al., l’analyse prospective d’une série de 100 patients opérés pour des lobectomies et bilobectomies par thoracotomie montrait l’équivalence de l’utilisation d’un seul drain comparé à deux drains en termes de durée de drainage et d’hospitalisation, et une diminution de la douleur évaluée par le score EVA (échelle visuelle analogique) et mesurée au deuxième jour postopératoire et à la fin de la deuxième semaine postopératoire. Les auteurs ont souligné cependant l’intérêt de l’utilisation de deux drains chez les patients avec lobectomie et pariétectomie ou en cas de risque hémorragique [10]. Plus récemment, Tanaka et al. dans une étude prospective randomisée comparant l’utilisation d’un drain versus deux drains en cas de chirurgie vidéo-assistée n’ont pas mis en évidence de différence significative en termes de réexpansion pulmonaire et de durée de drainage [11]. Les données actuelles de la littérature sont en faveur de l’utilisation d’un seul drain thoracique après lobectomie. Le choix de mettre en place deux drains est néanmoins laissé à l’opérateur, en fonction du geste réalisé (bilobectomie), de la qualité du parenchyme pulmonaire (emphysème) et des conditions locales (suintement hémorragique en fin d’intervention, par exemple).   4.2. Quelle est la place de l’aspiration sur le drain ? [13-22] Les avantages de l’aspiration versus la mise en siphonnage après résection pulmonaire majeure sont discutés. En théorie, la mise en aspiration du drain thoracique assure une apposition des plèvres diminuant ainsi le risque de décollements postopératoires. Cependant, cette pratique pourrait favoriser la persistance de fuites aériennes [13]. Les premières études randomisées publiées depuis 2001 ont montré la supériorité de la mise au bocal, après une brève durée d’aspiration versus une aspiration exclusive sur la durée du bullage [14,15]. A contrario, l’étude randomisée d’Alphonso et al. publiée en 2005 ne montrait pas de différence significative en termes de durée de bullage [16]. Une pratique intermédiaire serait une mise en aspiration de manière discontinue : Brunelli a montré en 2005 que le recours à une aspiration faible à moins de 10 cm H2O la nuit, alternée par la mise au bocal le jour, diminuait la durée de drainage comparativement à la mise au bocal exclusive [17]. En 2008, Prokakis montrait que l’aspiration initiale diminuait l’incidence des décollements apicaux persistants mais sans mettre en évidence de différence significative sur la durée du drainage et la durée d’hospitalisation [18]. Deux méta-analyses récentes, regroupant des études prospectives randomisées réalisées entre 2001 et 2013, ont montré que la mise en aspiration comparée à la mise en siphonnage ne présentait aucun avantage en termes de diminution du bullage, de durée du drainage et d’hospitalisation [13,19]. Il faut toutefois souligner l’hétérogénéité des indications et des pratiques de certaines études intégrées dans ces deux méta-analyses rendant leurs conclusions moins solides : en effet, certaines cohortes mêlaient des interventions de chirurgie pulmonaire majeure (lobectomie ou segmentectomie) à des résections atypiques, voire des patients opérés de pneumothorax. La date de mise en siphonnage était également variable, allant de J0 à J2. Dans une méta-analyse publiée en 2016, 70 % des chirurgiens reconnaissaient utiliser une aspiration sur le drain sans pouvoir justifier cette pratique par des arguments scientifiques [13]. Les données actuelles de la littérature sont en faveur de l’absence d’intérêt d’une aspiration exclusive et de l’innocuité de la mise en siphonnage du drain de façon précoce. Notre proposition est de mettre le drain au bocal à J1 (en l’absence de fuites aériques ou de pneumothorax constaté sur la radiographie postopératoire immédiate). 4.3. La manipulation ou la traite du drain est-elle utile ? [23] La manipulation du drain thoracique afin de mobiliser les caillots et de favoriser le drainage sans obturation du drain est de pratique courante. L’utilité de cette traite du drain peut être remise en question par les résultats d’une étude prospective randomisée qui a montré l’augmentation du volume de sérosités recueillies lors de la manipulation du drain sans différence significative sur la durée du bullage, du drainage et de l’hospitalisation ni de différence sur les taux de la morbimortalité [23]. Les rares données actuelles de la littérature (basées sur une seule étude randomisée) sont en faveur de ne pas traire le drain thoracique après lobectomie. 4.4. Quand réaliser l’ablation du drain ? De quels critères décisionnels disposons-nous ? [24-29] Des critères stricts ont été adoptés antérieurement pour l’ablation du drain: 1) absence de bullage et 2) débit quotidien de sérosités maximum compris entre 100 mL à 250 mL/24h, les auteurs qualifiant de sérosités un liquide non sanglant et non chyleux. Néanmoins plusieurs équipes tolèrent actuellement un débit quotidien plus important sans connaître une augmentation significative du taux de complications ni de réhospitalisation. Ainsi dans l’étude rétrospective de Cerfolio et al., comprenant 2077 résections pulmonaires opérées par thoracotomie, le sous-groupe des 364 patients ayant bénéficié de l’ablation du drain thoracique pour un volume situé entre 250 et 450 mL/24h ont eu des suites simples et une diminution de leur durée moyenne d’hospitalisation, sans majoration des complications ni du taux de réhospitalisation [24]. De même l’étude prospective de Xie et al. portant sur 168 lobectomies et comparant l’ablation du drain pour un volume total < 450 mL/24h versus un volume < 300 mL/24h versus un volume de < 150 mL/24h mettait en évidence une diminution significative de la durée de drainage et d’hospitalisation pour les deux premiers groupes, avec une augmentation des ponctions pleurales pour le groupe < 450 mL/24h sans augmentation du taux de patients nécessitant un drainage itératif [25]. Zhang et al. ont comparé dans une étude prospective randomisée le retrait du drain pour un volume de < 300 mL/24h versus < 100 mL/24h et ont montré une diminution significative de la durée du drainage et d’hospitalisation sans différence en termes de complications postopératoires [26]. Enfin, Bjerregaard, dans une étude prospective portant sur 622 lobectomies et bilobectomies par chirurgie vidéo-assistée, a montré que l’ablation des drains pour un recueil quotidien séreux < 500 mL/24h était associée à un taux minime de réintervention estimée à 2,8 % et qui consistait dans la majorité des cas en la réalisation d’une simple ponction pleurale [27]. D’autres critères en rapport avec la composition chimique du liquide recueilli ont été étudiés pour conforter cette décision. Ainsi l’étude prospective randomisée d’Olgac et al. montrait que le drain peut être retiré en toute sécurité en prenant comme critère d’ablation un ratio appelé PrRP/B (correspondant au dosage des protides dans la plèvre rapporté au dosage des protides dans le sang) et qui doit être inférieur à 0,5 quel que soit le volume de sérosités recueilli [28]. Néanmoins si ce critère biologique est corrélé au volume quotidien drainé, il s’avère que dans cette étude, le ratio PrRP/B était inférieur à 0,5 lorsque le volume avoisinait les 450 mL/24h. Le recours à ce ratio PrRP/B < 0,5 lors de l’ablation du drain thoracique pourrait probablement aider à la prise de décision mais son inconvénient majeur est de multiplier les dosages biologiques. Les données actuelles de la littérature sont en faveur d’une ablation du drain thoracique lorsque le recueil quotidien de liquide pleural séreux n’excède pas 400 mL/24h, sans réalisation de dosage biologique particulier.   4.5. Une radiographie thoracique journalière est-elle nécessaire après résection pulmonaire majeure ? [30-33] La réalisation d’une radiographie thoracique quotidienne de contrôle après résection pulmonaire chez les patients drainés est de pratique courante dans la majorité des équipes. Cette attitude est maintenant discutée. Des études récentes plaident en faveur de la réalisation de radiographies à la demande, c’est-à-dire basée sur l’examen clinique ou la survenue d’un événement imprévu. Ainsi, le travail de Cunningham et al. en chirurgie thoracique pédiatrique comparait 50 enfants ayant eu une radiographie postopératoire immédiate, des radiographies journalières pendant la période du drainage et une dernière imagerie après le retrait du drain à un groupe de 98 enfants ayant bénéficié d’une radiographie uniquement sur signe clinique d’appel (fièvre, hypoxie, emphysème sous-cutané, bullage prolongé) et une radiographie après ablation du drain [30]. Cette étude a montré une diminution de moitié du nombre de radiographies pour le deuxième groupe, sans différence significative du taux de complications et de la durée de drainage. La revue de la littérature de Reeb et al. publiée en 2013 à propos de l’intérêt de la radiographie quotidienne après chirurgie pulmonaire concluait en sa faible valeur diagnostique et thérapeutique. A contrario, la réalisation de radiographies à la demande diminuerait le nombre d’examens radiologiques par patient, sans augmenter les incidents, la durée d’hospitalisation, le taux de réadmission et de mortalité avec une diminution des coûts et de l’irradiation corporelle totale [31]. Cerfolio et al., dans une étude comprenant 1037 résections pulmonaires, ont montré que seuls les patients hypoxiques bénéficiaient d’une radiographie quotidienne [32]. Dans une revue de la littérature publiée en 2012 par Sepehripour analysant l’intérêt de la radiographie après ablation de drain en chirurgie cardiothoracique, le bénéfice de cet examen systématique n’était pas démontré et la symptomatologie clinique était le meilleur critère prédictif de redrainage [33]. En conclusion, la réalisation systématique de radiographie thoracique quotidienne ne semble pas avoir un intérêt. Toutefois il faut noter les limites des études susmentionnées, étant des méta-analyses de chirurgie cardiothoraciques ou des études rétrospectives. Des études prospectives et des essais randomisés s’intéressant particulièrement aux résections pulmonaires majeures sont souhaitables. Les données actuelles de la littérature sont en faveur de radiographies thoraciques ciblées après résection pulmonaire majeure : en salle de réveil, au retrait du drain, en cas d’évolution non attendue : bullage prolongé, emphysème sous-cutané, hypoxie, suspicion d’infection… 4.6. La gestion en ambulatoire du drain en cas de bullage prolongé est-elle possible ? [34-38] La fuite aérienne prolongée définie par un bullage supérieur à 5 jours est la complication la plus fréquente après exérèse pulmonaire majeure [34,35]. En l’absence de conduite thérapeutique codifiée, la gestion du bullage prolongé demeure éclectique. Les études ayant comparé la mise en aspiration versus la mise en siphonnage ont trouvé que cette dernière était supérieure [17,36]. Rice et al. ont souligné l’intérêt de l’arrêt précoce de l’aspiration dans la gestion des fuites d’air persistantes [36]. Néanmoins, Leo et al. dans une étude prospective sur 500 patients ont montré le bénéfice de l’aspiration continue pendant 3 jours, suivie de la mise en siphonnage versus la mise au bocal d’emblée, en termes de diminution de la durée totale de bullage [37]. Par ailleurs, plusieurs études sont en faveur de la sortie du patient à domicile, drain en place, en cas de bullage prolongé [34,36]. Ce type de prise en charge en ambulatoire est considéré comme sûr avec une diminution de la durée d’hospitalisation et du coût de la prise en charge globale sans augmentation de la morbidité. Cerfolio et al., dans une étude comprenant 194 cas de bullage persistant au 4e jour dans une série de 6034 résections pulmonaires, ont montré qu’il était possible de faire sortir les patients drain en place sur un appareil portable. Le drain était retiré en toute sécurité après 14 jours de drainage, si les patients étaient asymptomatiques (ni emphysème sous-cutané, ni majoration du pneumothorax, soit un espace pleural fixé), malgré la persistance du bullage et un décollement stable [38]. Les données actuelles de la littérature sont en faveur de l’arrêt de l’aspiration en cas de bullage prolongé. La gestion en ambulatoire d’un drainage prolongé est envisageable sous réserve d’une prise en charge optimale à domicile. Notre proposition est la mise au bocal à partir du 5e jour en cas de fuites aériennes prolongées.   4.7. Quelle est la place actuelle de l’utilisation du système de drainage électronique après lobectomie ? [39-48] Le système de drainage électronique est un dispositif portable alimenté par une batterie rechargeable, en système fermé. Il élimine la variabilité inter-observateur avec la mesure objective des fuites d’air enregistrée par le système et affichée sur un écran. Il permet également de maintenir la pression intrapleurale initialement prédéfinie par l’utilisateur. Plusieurs études prospectives randomisées ont été publiées ces dernières années plaidant en faveur de l’utilisation du système de drainage électronique [39-40]. L’étude prospective randomisée de Brunelli et al., portant sur 106 lobectomies et comparant un système de drainage électronique à un système « classique », a montré la diminution de la durée du drainage et d’hospitalisation de 0,9 jour en cas de drainage électronique en apportant une diminution des coûts globaux, malgré le prix nettement supérieur du dispositif électronique [40]. L’étude prospective randomisée multicentrique de Pompili et al. portant sur 381 patients ayant eu une lobectomie et/ou une segmentectomie comparait l’utilisation de 191 dispositifs de drainage électronique à 190 dispositifs de recueil traditionnel. Elle a montré une diminution significative de la durée du drainage et d’hospitalisation en cas de drainage électronique avec une satisfaction supérieure du patient et du personnel soignant. Ce système permet en effet une déambulation et une autonomie renforcée du patient [39]. Néanmoins ces résultats sont remis en cause par la publication en 2015 de deux études prospectives randomisées. La première, de Lijkendijk et al., portait sur 105 lobectomies et comparait un système de drainage numérique (Thopaz® Medela AG, Baar, Suisse) au système traditionnellement utilisé (PLEUR-EVAC®) [41]. Aucune différence significative en termes de durée de drainage et d’hospitalisation n’était retrouvée. La deuxième étude de Gilbert et al. comparait l’utilisation d’un dispositif électronique à un dispositif traditionnel sans montrer un avantage du système électronique concernant les durées du drainage et d’hospitalisation, ceci même pour les patients présentant un bullage prolongé [42]. Enfin l’étude prospective randomisée de Brunelli et al. de 2013 réalisée chez 100 patients opérés de lobectomie et portant sur l’intérêt du maintien d’une pression intrathoracique prédéfinie, que le patient soit en aspiration ou en siphonnage, n’a montré aucun bénéfice du système électronique [43]. Si l’avantage reconnu du système électronique est l’autonomisation précoce du patient par l’amélioration de sa capacité de déambulation [39], les recommandations actuelles de mise au bocal précoce du drain dès J1 réduisent l’intérêt du système électronique. Enfin l’utilisation d’un dispositif de drainage électronique est également discutable au vu de l’évolution et de la rapidité du retrait du drain dans certaines équipes de chirurgie thoracique. Les  données actuelles de la littérature sont en faveur du système électronique en termes d’autonomisation du patient. Mais dans la perspective d’une mise du drain précocement en siphonnage (question 2), nous proposons l’utilisation d’un système de drainage électronique pour les patients nécessitant une mise en aspiration prolongée, au-delà de J5.   5. Conclusion Les modalités du drainage thoracique après chirurgie d’exérèse pulmonaire ne sont pas consensuelles. Il nous a semblé utile de définir une approche plus standardisée s’appuyant sur des études récentes qui s’éloignent parfois des habitudes d’équipe.   Références Chadwich J, Mann W. H. The medical works of Hippocrates. Charles C Thomas, Springfield 1950. Meyer JA. Gotthard Bülau and closed water-seal drainage for empyema, 1875-1891. 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juin 2, 2017
Cas clinique · Vol. 20 Décembre 2016

Hydatidose multivésiculaire : une localisation rare au niveau pulmonaire

Ibrahim Issoufou, Sani Rabiou,Layla Belliraj, Ammor Fatmazahra, Hicham Harmouchi, Marouane Lakranbi, Yassine Ouadnouni,Mohamed Smahi   Service de chirurgie thoracique, CHU Hassan II, Fès, Maroc. Correspondance : alzoumib84@gmail.com     Résumé La multivésiculation du kyste hydatique est rarement rencontrée au niveau pulmonaire. Une patiente âgée de 15 ans, opérée dix ans auparavant d’un kyste hydatique hépatique, est présentée à notre service pour prise en charge d’un kyste hydatique multiloculaire du poumon droit. Notre travail consiste à présenter à travers cette observation et une revue de la littérature, les particularités physiopathologiques et la prise en charge de l’hydatidose pulmonaire multivésiculaire.   Abstract Multilocular hydatid cysts are rarely encountered in the lung. A 15-year-old female with past medical history of hepatic hydatid cyst operated on 10 years earlier was presented to our institution with multilocular hydatid cyst of the right lung. Our goal is to present through this case presentation and literature review the pathogenesis and management of multilocular lung hydatid disease.   1. INTRODUCTION  L’échinococcose ou maladie hydatique est une anthropozoonose provoquée par le développement chez l’homme de la forme larvaire d’un cestode de l’espèce Echinococcus granulosus. La multivésiculation du kyste est rarement rencontrée au niveau pulmonaire. Notre travail consiste à présenter à travers une observation et une revue de la littérature les particularités physiopathologiques et la prise en charge de l’hydatidose pulmonaire multivésiculaire.   2. OBSERVATION  Mlle L. S, âgée de 15 ans, opérée d’un kyste hydatique hépatique dix ans plus tôt est présentée à notre service pour des épisodes de toux productive. L’examen clinique a retrouvé une cicatrice de laparotomie sous costale droite. La radiographie thoracique a objectivé une ascension de la coupole diaphragmatique droite [figure 1]. La TDM thoracoabdominale [figure 2] a mis en évidence une image kystique multivésiculaire du segment postérobasal du poumon droit, une image excavée du culmen et plusieurs kystes hydatiques hépatiques dont un était multivésiculaire. Une échographie abdominale confirmait la présence de kystes hydatiques au niveau du dôme hépatique, du segment VII et du segment IV qui lui était multivésiculaire. Une thoracotomie postérolatérale droite conservatrice passant par le 7e espace intercostal était réalisée. L’exploration retrouvait un kyste hydatique plein au niveau du segment postérobasal droit comprimant le diaphragme [figure 3]. Une énucléation selon la technique d’Ugon permettait l’ablation de ce kyste [figure 4]. Les suites opératoires ont été simples, la patiente est sortie à J+4 du postopératoire. Elle a été adressée en service de chirurgie viscérale pour la prise en charge des kystes hydatiques hépatiques.   [caption id="attachment_2941" align="aligncenter" width="300"] Figure 1. Radiographie thoracique montrant une ascension de la coupole diaphragmatique droite.[/caption] [caption id="attachment_2942" align="aligncenter" width="300"] Figure 2. Doubles kystes hydatiques multivésiculaires dont l’un au niveau du segment postérobasal du poumon droit et l’autre au niveau du foie droit.[/caption] [caption id="attachment_2943" align="aligncenter" width="257"] Figure 3. Kyste hydatique du segment postérobasal du lobe inférieur droit.[/caption] [caption id="attachment_2944" align="aligncenter" width="300"] Figure 4. Kyste hydatique contenant des vésicules proligères.[/caption]   3. DISCUSSION La particularité de cette observation réside dans la multivésiculation du kyste hydatique pulmonaire. En effet, si cette dernière est rencontrée dans la majorité des kystes hydatiques médiastinaux primitifs décrit par Zidi et al. [1], elle reste très rare au niveau pulmonaire. Elle est presque toujours synonyme d’une localisation extrapulmonaire [2]. Au cours de son expansion, le kyste hydatique s’épanouit dans le sens de moindre résistance. Il garde une structure univésiculaire comme dans la majorité des kystes hydatiques pulmonaires en raison de la souplesse du parenchyme pulmonaire [3]. La multivésiculation survient lorsque le kyste rencontre un obstacle lors de sa croissance. Dans notre observation, le kyste étant de localisation basale, la multivésiculation est due à la contrainte exercée par le diaphragme faisant obstacle à la croissance du kyste. Cette contrainte expose à la rupture spontanée du kyste et à la contamination de la cavité pleurale, le risque majeure étant la survenue d’une hydatidose pleurale secondaire [4]. Ce risque est accru lorsque le kyste est multivésiculaire. En effet ces vésicules sont de véritables capsules proligères et constituent ainsi des nids de scolex [5]. Le traitement chirurgical est la règle. Il doit permettre l’exérèse du kyste en évitant toute contamination du champ opératoire. Plusieurs techniques ont été décrites [6]. L’énucléation selon la technique d’Ugon nous semble mieux indiqué lorsque le kyste est multivésiculaire. Elle consiste à réaliser, après protection du champ opératoire, une incision entre le périkyste et la membrane hydatique sans ouvrir le kyste. Cette incision sera faite prudemment au bistouri froid pour éviter de léser le kyste. On réalise ensuite une expulsion ou accouchement du kyste. Cette manœuvre est facilitée par une réexpansion pulmonaire réalisée par l’anesthésiste, par insufflations manuelles itératives [6]. Le kyste sera alors réséqué en monobloc évitant ainsi toute dissémination pleurale.   4. CONCLUSION Le kyste hydatique pulmonaire multivésiculaire est une entité rare. Des facteurs mécaniques sont la cause de cette multivésiculation. La résection chirurgicale sera réalisée en monobloc pour éviter une contamination pleurale.   RÉFÉRENCES Zidi A, Zannad-Hantous S, Mestiri I et al. Kyste hydatique primitif du médiastin : 14 cas. 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Date de soumission : 07/07/2016. Acceptation : 07/11/2016.   
décembre 8, 2016